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后颅窝非囊结节型HB患者的完整切除术探析

作者:2018-11-06 01:00文章来源:未知

  摘 要:目的 探讨后颅窝非囊结节型血管母细胞瘤的诊断、显微外科治疗及其并发症。方法 回顾分析2009年12月至2017年12月新疆医科大学第一附属医院神经外科收治, 并行显微外科手术治疗的29例后颅窝非囊结节型血管母细胞瘤患者的临床资料, 以及手术疗效、术后并发症。结果 本组患者中, 男19例 (65. 5%) , 女10例 (34. 5%) , 男∶女为1. 9∶1;多发年龄为35~55岁;病程10 d~6年, 平均8. 3个月。最多见的首发症状是头痛、头晕 (86. 2%) 。28例患者肿瘤全切, 1例患者次全切。术后9例患者 (31. 0%) 出现并发症, 其中感染发热7例 (24. 1%) , 脑脊液漏2例 (6. 9%) 、面瘫1例 (3. 5%) 、应激性消化道溃疡出血2例 (6. 9%) 。术后通过门诊或电话随访患者28例, 随访时间3个月~6年。术后6个月随访时, 所有患者的KPS≥80分; 1例术后面瘫患者, 术后6个月时面瘫House-Brackmann分级标准达Ⅲ级; 1例肿瘤次全切患者术后38个月时随访, 残余肿瘤未见明显增大。结论 后颅窝非囊结节型血管母细胞瘤无特异性临床表现;头颅CT或MRI平扫+增强扫描是其主要诊断方法;显微外科手术切除是其首选治疗方法, 手术全切肿瘤即可达到治愈。

  关键词:血管母细胞瘤; 后颅窝; 显微外科手术;

  Abstract:Objective To explore the diagnosis, microsurgical treatment and complications of posterior fossa non-nodular hemangioblastoma ( HB) . Methods The clinical data of 29 patients with posterior fossa non-cystic nodular HB were treated with microsurgery at the First Affiliated Hospital of Xinjiang Medical University from December 2009 to December 2017 were analyzed retrospectively. The clinical data, surgical efficacy and postoperative complications were also analyzed. Results Of 29 patients, there were 19 males ( 65. 5%) and 10 females ( 34. 5%) . Male:female was 1. 9: 1. Tumor prone to age range from 35 to 55. The disease duration was 10 days to 6 years with an average of 8. 3 months. The most common first symptoms were headache, dizziness ( 86. 2%) . 28 cases were totally resected and one case was subtotal removed. 9 patients ( 31. 03%) had postoperative complications, postoperative infection fever in 7 ( 24. 1%) , cerebrospinal fluid leakage in 2 ( 6. 9%) , facial paralysis in 1 ( 3. 5%) , and stress gastrointestinal ulcer bleeding in 2 cases. ( 6. 9%) . All 28 patients were followed up by outpatient or telephone and were followed up for3 months to 6 years. At the 6-month follow-up, all patients had KPS ≥80 points. One patient had facial paralysis and the House-Brackmann grading standard was grade III at 6 months after operation. One case of subtotal tumor was followed up for 38 months. No significant increase was found in tumors. Conclusions The posterior cranial fossa non-cystic nodular HB has no specific clinical manifestations. CT or MRI plain scan + enhanced scan is the main diagnostic method.Microsurgical resection is the preferred method of treatment. Surgical complete resection can be achieved.

  Keyword:hemangioblastoma; posterior fossa; microsurgery;

  血管母细胞瘤 (hemangioblastoma, HB) 是一种富血供的中枢神经系统良性肿瘤, 临床较少见, 约占颅内肿瘤的1%~2%, 占后颅窝肿瘤的10%左右。HB最常发生于小脑半球, 其次为小脑蚓部、延髓、脊髓, 幕上HB仅有少数个案报道。根据HB MRI平扫+增强扫描的表现, 其可以分为3种类型:囊结节型, 囊实型和实质型[1];后颅窝非囊结节型HB包括囊实型和实质型。随着CT、MRI等影像技术和显微外科技术的不断提高, 囊结节型HB手术完整切除可达到治愈, 且术后并发症较少。但对于后颅窝非囊结节型HB, 因其血供极其丰富, 易损伤脑干及颅神经, 暴露难度大, 难以完全切除, 术后并发症多且严重。因此, 后颅窝非囊结节型HB的完整切除对于神经外科医师仍然是一个挑战。本研究对新疆医科大学第一附属医院2009年12月至2017年12月收治的29例后颅窝非囊结节型HB患者的临床资料进行回顾分析;以探讨其诊断、治疗方法及并发症和治疗效果。

  1 资料与方法

  1.1 一般资料

  本组患者中, 男19例 (65.5%) , 女10例 (34.5%) , 男∶女为1.9∶1;年龄20~75岁, 中位年龄45岁, 肿瘤多发年龄为35~55岁;病程10 d~6年, 平均8.3个月。

  1.2 临床表现

  本组患者最多见的首发症状是头痛、头晕 (25例, 86.2%) , 其他常见症状依次为行走不稳、共济失调 (7例, 24.1%) , 恶心、呕吐 (6例, 20.7%) , 饮水呛咳、吞咽困难 (4例, 13.8%) , 视力下降 (4例, 13.8%) , 肢体无力 (3例, 10.3%) , 较少见的症状还有面部麻木、耳鸣、听力下降、晕厥、颈部疼痛等。

  1.3 影像学检查

  20例患者因头痛、头晕就诊于门诊, 行头颅CT检查发现后颅窝占位, 再行头颅MRI平扫+增强扫描检查;其余9例患者直接行头颅MRI平扫+增强扫描检查。CT检查示, 病变实性部分呈等密度或稍高密度, 囊性部分略高于脑脊液密度。MRI平扫示, 囊性部分在T1WI呈低信号, T2WI高信号, 与脑脊液信号大致相同;实性部分在T1WI呈等低混杂信号, T2WI等高混杂信号, 周围可见水肿。MRI增强扫描示, 实性部分明显异常强化, 肿瘤内可见多发迂曲血管流空信号, 部分周围可见异常扩张的血管。15例患者病变位于小脑半球和 (或) 小脑蚓部, 5例患者位于延髓, 3例患者位于桥小脑角区, 2例患者位于第四脑室, 4例患者肿瘤体积较大同时累及脑桥、脑桥臂及小脑半球。根据MRI平扫+增强扫描的表现, HB可以分为3种类型: (1) 囊结节型:肿瘤实质性部分占整个肿瘤体积<25%; (2) 囊实型:肿瘤实质性部分占整个肿瘤体积25%~74%; (3) 实质型:肿瘤实质性部分占整个肿瘤体积≥75%。本组患者中, 16例患者为囊实型, 13例患者为实质型。DSA检查示肿瘤实质部分异常染色, 并可显示肿瘤的供血动脉, 其中3例患者为小脑动脉供血, 1例患者为枕动脉供血。

  1.4 手术方法

  本组患者均在全麻下行显微外科颅内肿瘤切除术。手术基本步骤: (1) 根据肿瘤的部位不同选择不同的手术入路, 对于囊实性血管母细胞瘤, 主要根据实性部分的位置选择手术入路, 应用枕下后正中入路、枕下旁正中入路、枕下乙状窦后入路、远外侧入路。 (2) 因术中有较多不可预知的风险, 故开颅骨窗及硬脑膜剪开的范围比肿瘤边缘大1~2 cm, 充分暴露肿瘤。 (3) 对于囊实型血管母细胞瘤, 先释放囊液, 增加暴露视野;锐性分离实质性部分, 沿肿瘤周围寻找供血动脉, 并逐一电凝后切断。仔细辨别供血动脉、引流静脉、过路血管, 若遇到不能确定的血管, 可临时夹闭后观察肿瘤的体积变化, 判断血管的性质。 (4) 切断所有供血动脉后, 再电凝切断引流静脉。 (5) 最后沿肿瘤周围与脑组织分离, 整体切除肿瘤。 (6) 严密缝合硬脑膜, 依次缝合肌层、皮下、皮肤。其中有4例患者因肿瘤体积较大, MRI示瘤周异常扩张血管、血管流空影较多, 术前予以全脑血管造影术并栓塞肿瘤主要供血动脉, 栓塞后当天行开颅肿瘤切除术。

  1.5 随访观察

  在患者术后3个月、6个月、1年时门诊复查头颅MRI平扫+增强扫描检查;以后每2年左右复查1次。

  2 结果

  2.1 手术结果

  术中可见囊实型HB囊性部分有薄层透明囊壁, 囊液呈透明淡黄色;实质性部分呈迂曲的血管团, 呈樱桃红色, 并可见1条至数条供血动脉、引流静脉。手术时间3.0~9.5 h, 平均5.5 h;出血量100~3 500 m L, 平均746 m L。28例患者肿瘤全切除;1例患者次全切除, 此患者的肿瘤为实质型HB, 累及小脑蚓部、第四脑室、枕骨大孔区和颈椎管交界区, 延髓纤细、受压移位。手术后, 20例有高颅压症状的患者, 术后头晕、头痛及恶心、呕吐症状均明显好转;5例肢体无力、行走不稳、共济失调患者的症状得到改善;4例术前有后组颅神经症状的患者中, 1例患者的症状无明显变化, 3例患者的症状较术前加重, 咳痰困难, 早期行气管切开术。1例行肿瘤供血动脉栓塞患者的手术前后影像学检查, 以及术中切除肿瘤过程见图1。

  图1 肿瘤供血动脉栓塞患者手术前后的影像学检查及术中肿瘤切除过程

 

  A:术前MRI增强扫描, 右侧桥小脑角区病灶不均匀强化;B:术前脑血管造影示左侧小脑上动脉 (SCA) 、小脑前下动脉 (AICA) 、小脑后下动脉 (PICA) 均参与肿瘤供血, 主要是AICA供血;C:栓塞左侧AICA、PICA的供瘤动脉分支;D:手术中使用动脉瘤夹临时阻断血管, 以辨认供血动脉及引流静脉;E:将肿瘤全切除;F:术后CT, 肿瘤全切, 术区无出血

  2.2 术后并发症

  术后9例患者 (31.0%) 出现并发症;部分患者出现多种并发症, 如出现后组颅神经损害症状的患者合并有肺部感染、上消化道出血等。其中5例患者 (17.2%) 术后出现后组颅神经症状, 3例患者行气管切开术。7例患者 (24.1%) 术后出现感染发热, 其中3例患者 (10.3%) 经腰椎穿刺脑脊液检查证实为颅内感染, 采用抗生素治疗联合腰椎穿刺置管引流脑脊液后治愈;其余4例患者 (13.8%) 为肺部感染。2例患者 (6.9%) 出现脑脊液漏, 1例患者 (3.5%) 面瘫, 2例患者 (6.9%) 发生应激性消化道溃疡出血。

  2.3 随访结果

  本组1例患者出院后未获得随访, 其余28例患者均通过门诊或电话进行随访, 随访时间3个月~6年, 平均随访3年。术后6个月随访时, 所有患者的Karnofsky功能状态评分 (KPS) 均≥80分;1例术后面瘫患者, 术后6个月时面瘫HouseBrackmann分级标准达Ⅲ级;1例肿瘤次全切患者随访38个月, 残余肿瘤未见明显增大。

  3 讨论

  HB多发生于后颅窝, 可分为3种类型:囊结节型, 囊实型和实质型;其中囊结节型HB多发生于小脑半球, 非囊结节型HB多位于脑干、小脑蚓部[2,3]。

  后颅窝HB易患于青壮年, 男性多于女性, 约为2∶1[4]。本研究结果与文献报道的基本相似, 患者的中位发病年龄为45岁, 男∶女=1.9∶1。后颅窝非囊结节型HB的临床表现多无特异性, 绝大多数患者有不同程度的颅内压增高的表现。李晓东等报道, 100例HB患者中有72例患者 (72%) 的首发症状是头痛、头晕[5], 本组患者中大多数患者 (25例, 86.2%) 有头痛、头晕表现。因肿瘤位置及大小不同, 其他常见的症状包括后组颅神经症状、肢体运动障碍伴共济失调、听力下降、面部麻木等。郭腾显等报道, 88例延髓HB患者中9.1%的患者有后组颅神经症状, 47例患者 (53.4%) 有肢体运动障碍和共济失调[6]。综合以上文献报道和本研究结果, 可将后颅窝HB的症状归结为两部分:颅内压增高症状和小脑体征。

  除临床表现外, 对后颅窝非囊结节性HB诊断作用最大的是MRI检查, 尤其是增强扫描。MRI平扫+增强扫描可以了解肿瘤大小, 以及肿瘤与周围组织的解剖关系;大致判断肿瘤周围的血供情况, 有利于鉴别诊断。丁兴华等[7]报道, 312例HB患者中有8例实质型HB术前被误诊为小脑幕脑膜瘤、第四脑室室管膜瘤、颈静脉球瘤及听神经瘤。也有国外文献报道, 后颅窝实质型HB术前被误诊为脑膜瘤或神经鞘瘤[8]。HB的MRI检查有较为特征性的表现可供与其他肿瘤鉴别, 增强扫描实性部分明显异常强化, 肿瘤内可见多发迂曲血管流空信号, 部分周围可见异常扩张的血管。有研究表明, 实质性HB在MRI DWI上表现为低信号及表观扩散系数值升高, 是该肿瘤的特异性表现[9]。DSA检查显示肿瘤的供血动脉, 必要时行栓塞治疗, 可减少术中出血, 有利于肿瘤全切[10]。因术前栓塞治疗可能增加额外的风险, 不建议常规应用于所有HB患者。国内有学者认为以下两种情况应于术前行供血动脉栓塞: (1) 肿瘤位置较深, 且供血动脉不易暴露并切断; (2) 肿瘤为多根供血动脉, 且与肿瘤关系密切[5]。

  显微外科手术切除肿瘤是目前后颅窝非囊结节型HB首选的治疗方法, 放射治疗、化疗的疗效均存在争议。对于囊结节型HB术中释放囊液, 完整切除瘤结节后即可达到治愈。而非囊结节型HB手术全切率较囊结节型HB低, 主要原因有以下三点: (1) 非囊结节型HB多发于脑干、小脑蚓部, 手术难度大, 必须严格沿肿瘤边界分离肿瘤, 易损伤脑干及颅神经而出现严重甚至是致命的并发症; (2) 非囊结节型HB血供更加丰富, 术中更易发生大出血, 不易暴露肿瘤供血动脉及引流静脉; (3) 肿瘤由迂曲血管团构成, 不能分块切除肿瘤进行瘤内减压, 手术操作空间小。早期研究报道, 后颅窝实质性HB手术后的死亡和病残率大约为50%, 术中死亡率为9%, 高死亡率和病残率主要与术中出血有关[11]。随着显微手术技术的不断提高, 后颅窝HB的全切率有显着提高;但非囊结节型HB的手术全切仍然难度高, 风险大, 手术并发症多, 但肿瘤全切后即可达到治愈, 这给神经外科医生带来极大的挑战动力。

  切除非囊结节型HB时, 公认的手术原则是动静脉畸形切除的原则, 应先仔细辨认肿瘤的供血动脉、引流静脉和过路血管;先阻断供血动脉, 沿肿瘤与脑组织间的胶质增生带锐性分离, 电凝切断引流静脉, 完整切除肿瘤, 避免分块切除肿瘤。若先阻断引流静脉会导致肿瘤充血肿胀, 易出血且难以止血。因此手术成功的关键在于辨认供血动脉及引流静脉。一般情况下, 动脉管径相对较细, 管壁厚, 韧性好, 呈鲜红色;静脉管径较粗, 迂曲, 管壁薄, 呈暗红色。对于鉴别困难的可以使用血管夹临时阻断, 观察肿瘤的体积变化, 若肿瘤肿胀变大则为引流静脉, 若肿瘤皱缩变小则为供血动脉。有学者报道, 当供血动脉与引流静脉难以辨别时, 可行术中吲哚菁绿荧光造影进行辨别[12]。

  后颅窝非囊结节型HB的手术并发症多且严重, 并发症的预防和治疗至关重要。郭腾显等[6]新近报道了88例延髓HB患者显微外科手术后肺炎的发生率相对较高 (27.3%) 。本组患者中术后感染发热者7例 (24.1%) , 其中颅内感染3例 (10.3%) 、肺部感染4例 (13.8%) ;术后感染率高于神经外科开颅手术的平均术后感染率。此可能由以下原因所致: (1) 非囊结节型HB, 术中出血较多, 术野模糊不清, 易造成后组颅神经损伤, 以及术后后组颅神经水肿均可致后组颅神经麻痹, 导致患者咳嗽反射减弱、痰液潴留, 且易误吸引发吸入性肺炎; (2) 后颅窝非囊结节型HB分离切除过程中易引起脑干反应, 致患者术后呼吸功能障碍, 长期使用呼吸机, 发生呼吸机相关性肺炎; (3) 后颅窝非囊结节型HB手术时间较长, 术后颅内感染可能性大, 长期留置腰大池引流管, 患者活动不便, 长时间卧床致坠积性肺炎; (4) 患者术后后组颅神经麻痹, 营养摄入不足, 负氮平衡, 易发生感染。对位于延髓或桥小脑角区的非囊结节型HB, 术后可能出现后组颅神经损害的患者, 全麻清醒后可暂留置气管插管, 观察患者主动及被动咳嗽反射、口腔分泌物的多少, 决定拔除气管插管的时间。若后组颅神经麻痹、咳嗽反射微弱, 建议早期行气管切开, 以避免误吸, 有利于肺部感染的控制;必要时呼吸机辅助呼吸。有学者建议采用经鼻气管插管, 可观察患者术后伸舌、吞咽动作, 有利于评估术后后组颅神经功能[13]。天坛医院神经外科建立了延髓区肿瘤术后拔管的评分标准, 根据患者的意识状态、主动及被动咳嗽反射、口腔分泌物的多少和伸舌状态评分, 评分达到6分则可拔管[14]。对于吞咽苦难、饮水呛咳的患者还应留置鼻饲管, 早期进行吞咽功能功能训练。

  综上所述, 后颅窝非囊结节型HB的临床表现缺乏特异性, MRI平扫+增强扫描是最重要的诊断方法, 显微外科完整切除肿瘤是本病的首选治疗手段。尽管显微手术技术经过多年发展, 后颅窝非囊结节型HB的手术效果得到明显提高, 但术后并发症的预防和治疗仍至关重要。

  ·专家点评·

  ◎中国医学科学院肿瘤医院万经海教授:

  李彦东等的“后颅窝非囊结节型血管母细胞瘤的诊断及显微外科治疗”一文选题很有意义。迄今为止, 专门针对后颅窝实体性血管母细胞瘤诊治进行探讨的文章发表的尚不多。而实体性血管母细胞瘤的确有一些与囊结节型血管母细胞瘤不同的特点, 如更容易误诊为脑膜瘤、血供丰富的转移瘤、神经鞘瘤;没有囊结节型血管母细胞瘤提供的操作室, 手术切除更困难;巨大型血管母细胞瘤术后还有类似动静脉畸形术后的灌注突破现象, 开颅显露需要更充分, 甚至需要扩大修补硬膜, 预留脑水肿减压空间, 以便术后平稳渡过脑水肿期;术前栓塞、术中精细的显微外科操作更为重要, 等等。本文作者结合患者的临床资料对上述特点进行了探讨, 对神经外科医生很有指导意义。如果引言中提出实体性血管母细胞瘤有不同的特点, 在摘要中将上述特点概括性地介绍一下会更好。

  血管母细胞瘤是一种中枢神经系统富含血管的良性肿瘤, 多为囊结节性, 而实质性血管母细胞瘤多位于桥小脑角和脑干, 对神经外科医生来说是一种极具挑战性的手术。作者报道一组病例, 对后颅窝囊实性和实质性血管母细胞瘤的手术和围手术期处理进行了详细分析。本人参考了近期文献及对实质性血管母细胞瘤的处理经验, 有以下两点建议供参考。

  1脑干保护实质性血管母细胞瘤常发生在延颈交界区、桥延交界区、脑桥及中脑桥脑交界区的背侧, 手术时一定要保护好脑干重要结构。手术时应充分暴露肿瘤边界, 首先电凝切断肿瘤的供血动脉, 然后再处理引流静脉, 否则会引起灾难性的后果。对于术中较难分辨性质的血管, 用临时阻断夹将其阻断, 如肿瘤充血肿胀则为引流静脉, 如果肿瘤缩小或变软则为供血动脉。脑干部位的血管母细胞瘤术中应降低双极电凝功率, 注意保护供应脑干的滋养血管。Joseph等报道了27例经手术治疗的脑干血管母细胞瘤病例;手术风险大, 术后并发症较多, 12例患者因手术后脑积水行脑室-腹腔分流术;37%的患者术后出现后组颅神经损伤;不同程度运动障碍的发生率为48%。主张残留少量与脑干粘连紧密的肿瘤包膜, 保护脑干功能[1]。

  持续脑干电生理监测可以提高手术的安全性。位于延髓背侧的血管母细胞瘤, 因呼吸中枢干扰和后组颅神经损伤, 患者的吞咽功能差、咳嗽反射差, 术后常出现呼吸骤停, 术后常规留置气管插管;对短期内不能拔掉气管插管的患者, 应早期行气管切开。

  2供血动脉栓塞实质性血管母细胞瘤术前栓塞肿瘤的供血动脉已得到较多的应用。栓塞的材料多采用PVA颗粒、NBCA、ONYX等, 选择性栓塞肿瘤供血动脉。但对实质性血管母细胞瘤供血动脉的术前栓塞仍有争议。Chibawanhe等报道, 24例术前栓塞患者中, 6例患者出现神经系统并发症, 其中3例患者发生出血, 3例患者出现了脑梗死症状, 持续性神经系统损害的发生率为15%[2]。因此, 对脑干实质性血管母细胞瘤更应该谨慎。栓塞后手术切除肿瘤的时间也有不同观点。有学者认为栓塞后1~2周后手术, 这时肿瘤出现坏死, 手术时出血较少, 可更好地切除肿瘤, 同时保护正常脑组织。也有人主张栓塞供血动脉后立即行肿瘤切除, 可以减少因栓塞引起的并发症。本人认为如果有杂交手术室, 可以手术暴露肿瘤后, 行术中栓塞, 然后再切除肿瘤, 应该更适合于脑干实质性血管母细胞瘤。

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